经典病例色素沉着绒毛结节性滑膜炎行膝

色素沉着绒毛结节性滑膜炎(PVNS)是一种罕见的滑膜良性增生性病变，膝关节是最常受累的关节，骨结构常受到影响。病变晚期发生骨性关节炎甚至骨破坏后，可选择关节置换术。虽然有报道指出，PVNS患者行TKA术后假体的松动与PVNS的复发有关。但尚无PVNS行TKA术后假体周围感染的文献报道。本科为经病理证实的1例双膝弥漫型PVNS伴骨性关节炎患者实施了双膝关节置换术，术后并发了单侧膝关节感染，现报告如下。

临床资料

患者，男性，85岁，身高CM，体重75kg。因“双膝间歇性疼痛、进行性加重18年”入院。既往史:高血压病病史10年余，遵嘱口服药物治疗，平素血压控制满意。手术史:16年前医院行“左膝滑膜切除术”，术后疼痛有所缓解；10年前因左膝疼痛、肿胀加重，行“左胫骨近端高位截骨、滑膜切除术”，术后疼痛缓解。体征:左膝关节屈曲30°、内翻15°畸形，右膝关节屈曲25°、内翻15°畸形，压痛明显，活动受限，左膝关节活动范围:伸15°－屈90°，右膝关节活动范围:伸10°－屈°，双膝关节KSS评分25分。辅助检查:双膝关节正侧位X线片检查(图1):左膝关节屈曲30°、内翻15°畸形，右膝关节屈曲23°、内翻15°畸形，双膝内侧关节间隙及髌股关节间隙消失、外侧关节间隙明显变窄，双膝关节周围骨质增生明显，可见多枚游离体，左膝内侧胫骨平台及股骨髁骨质明显缺损，左胫骨近端外侧可见2枚金属内固定物。入院后查血常规示:HB:g，白细胞、中性粒细胞未见异常，RF、ESR、CRP、血常规、凝血功能、肝肾功能等检查未见明显异常。

治疗经过

于年12月16日行左膝人工关节置换术:沿原手术瘢痕作皮肤切口，作髌旁内侧切口充分显露膝关节，术中见滑膜呈葡萄状广泛增生、暗红色，骨赘广泛形成，多枚游离体，股骨内侧髁、胫骨平台内侧骨质缺损，部分软骨缺失，行胫骨近端、股骨远端截骨，平衡屈曲间隙和伸直间隙、恢复力线。取髂骨行胫骨平台、股骨内侧髁植骨并用螺丝钉固定。安装强生假体。滑膜组织行病理检查符合弥漫型PVNS(图1b)。手术历时4h。术后2周行右膝人工关节置换术，术中未见明显骨缺损，可见软骨退变、骨质增生，行常规膝关节置换术。安装强生假体，滑膜组织行病理检查符合弥漫型PVNS。手术历时2h。双膝关节置换术后均未放置引流管。

结果

术后复查X线片示双膝假体位置满意(图1c)，双下肢非负重功能锻炼4周，4周后助行器辅助下功能锻炼。术后半年患者因左膝渗出再次入院，查体见左膝关节前外侧窦道形成(外径1CM×2CM)，乳白色渗出。X线片检查示左膝关节假体有松动迹象。炎症指标明显偏高:ESRmm/h，CRP71.3mg/l。窦道渗出物行细菌培养为表皮葡萄球菌感染，万古霉素、利福平敏感。诊断为“左膝关节置换术后感染”，行“左膝关节假体取出、骨水泥旷置、持续灌洗术(图1d)”，术中见膝关节广泛色素沉着、瘢痕增生，取出假体后发现移植骨与宿主骨未融合，清除异常组织、瘢痕及骨水泥，见股骨及胫骨明显骨缺损。股骨假体高温消毒后经骨水泥固定行原位旷置，胫骨侧采用骨水泥旷置，所用骨水泥为抗生素骨水泥:2g万古霉素+40g骨水泥。

组织学分析显示切除组织符合典型的PVNS。术后庆大霉素稀释液持续灌洗2周、静脉滴注万古霉素3周、口服利福平3周。术后3周助行器辅助下功能锻炼。旷置术后半年，复查血常规、ESR、CRP未见明显异常，左膝关节主动活动范围:10°～°，行“左膝关节翻修术”。术中未见色素沉着，可见广泛瘢痕增生，取出旷置的间置器，清除瘢痕后，采用AO-RI分型评估骨质缺损:股骨为F2b型骨缺损，胫骨为T2b型骨缺损。胫骨外侧植骨内固定、内侧金属垫块修补骨缺损，股骨远端采用金属垫块修补骨缺损，采用带偏心延长杆的股骨及胫骨髁限制型假体(捷迈假体)。术后静脉滴注万古霉素抗感染3周，切口顺利愈合。左下肢非负重功能锻炼4周，4周后助行器辅助下功能锻炼。术后X线片见图1e，膝关节功能见图1f。

讨论

一种罕见的滑膜组织良性病变，以关节、腱鞘、滑囊的滑膜组织增生为特点。目前，其发病机制仍不明朗，只是提出了几种假说，包括炎性滑膜增生、病因不明的良性肿瘤、局部脂质代谢异常、反复创伤和出血等。分两种类型，即弥漫型与局限型。弥漫型PVNS晚期可对膝关节造成毁灭性的破坏，包括软骨侵蚀、关节周围骨囊肿、骨缺损及关节间隙变窄，甚至肢体力线异常。根据患者年龄、医疗状况、功能需求，对PVNS严重关节后遗症的治疗包括关节融合术或关节置换术。据文献报道，膝关节置换术治疗晚期弥漫型PVNS所致的膝关节骨关节炎，临床效果满意，但存在PVNS复发的可能，从而出现膝关节疼痛、肿胀、假体松动、关节腔血肿等。目前，对降低PVNS复发率的主要措施是采用关节外照射放射。还有学者报道，采用关节内注射32P可降低PVNS的复发率。

本病例双膝关节均为弥漫型PVNS引起严重骨性关节炎，双下肢力线异常，双膝关节明显疼痛，需扶双拐行走，患者要求行关节置换术以期提高生活质量(患者拒绝行膝关节融合术)。然而，本病例最终出现了失败，而失败原因主要是发生了左膝关节感染及左侧PVNS复发。

众所周知，膝关节置换术后发生假体周围感染的危险因素很多，包括患者的营养状况、有无并存疾病及膝关节的退变程度等。本病例双侧膝关节术前状况存在差异(表1)。主要差异为左膝关节有两次手术史、骨质缺损严重、手术时间长。双侧膝关节上述差异的根本原因是PVNS对左膝的骨侵蚀程度重，导致左膝骨关节炎症状重，行多次手术治疗，致使畸形重、骨缺损明显，手术需更长时间。说明PVNS对骨质的严重破坏可能是膝关节置换术后发生假体周围感染的一项危险因素。那么，PVNS是否与膝关节置换术后发生假体周围感染存在直接的因果关系呢?

T.H.Lui等报道了PVNS与关节感染共存的病例，此病例术前的临床表现、MRI检查及术中所见、组织学检查均符合PVNS，细菌培养阴性，但结核杆菌培养阳性，他们认为虽然不能确认PVNS与关节感染存在直接的因果关系，但他们建议对所有PVNS患者行细菌培养及结核杆菌培养，希望借此能进一步明确PVNS与感染的关系。

PVNS的复发率较高，一旦PVNS复发将明显提升膝关节置换术失败的概率。反过来，膝关节置换术是否会增加PVNS复发的概率呢?目前尚无证据支持这一论点，但有几位学者的报道需要引起注意。Bun-ting等报告1例膝关节置换术后12个月发生了PVNS，术中见滑膜异常，切除的组织行病理分析符合PVNS。Oni等报道的膝关节置换术病例中，有1例在术后18个月出现PVNS。而Mohanlal［15］医院，行膝关节单髁置换术的患者，术后有1例出现了PVNS。

虽然目前尚无证据表明PVNS与TKA术后假体周围感染有直接关系，但从本病例来看，不能排除PVNS是引起TKA术后假体周围感染的一项危险因素。当然，需要对更多的病例对PVNS与TKA之间的关系进行更深入的研究。

来源：中国矫形外科杂志年7月第23卷第13期

作者：解放军第医院骨科许福生